Assessment and validation of proposed classification tools & multimodal outcome assessment after surgery for cavernous brainstem malformations

Treatment indications for patients with brainstem cavernous malformations (BSCMs) remain difficult and controversial. Some authors have tried to establish classification tools to identify eligible candidates for surgery. Authors of this study aimed to validate the performance and replicability of two proposed BSCM grading systems, the Lawton- Garcia (LG) and the Dammann-Sure (DS) systems, as well as assess the outcome after surgery BSCMs using functional, health-related quality of life (HRQOL), and psychological surveys to analyze the interrelation of these measurements, and to compare HRQOL and anxiety and depression scores with those in a healthy population. For this cross-sectional study, a database was screened for patients with BSCM treated surgically between 2003 and 2019 in the authors’ department. Complete clinical records, preoperative contrast-enhanced MRI, and a post-operative follow-up ≥ 6 months were mandatory for study inclusion. The modified Rankin Scale (mRS) score was determined to quantify neurological function outcome. Three observers independently determined the LG and the DS score for each patient. Additionally, we assessed health-related quality of life (HRQOL) via the SF-36 and 9-item Life Satisfaction Questionnaire (LISAT-9), cranial nerve and brainstem function using a questionnaire, symptom-based psychological outcome via the Hospital Anxiety and Depression Scale (HADS), and timepoint of a return to previous employment. We analyzed the correlation between absolute (mRS score ≤ 2) and relative (postoperative deterioration in initial mRS score) outcome endpoints and the interrelation of the outcome measures and performed a comparison of HRQOL and HADS scores with findings in a healthy population. A total of 67 patients met selection criteria to validate the performance and replicability of proposed BSCM grading systems. Univariate and multivariate analyses identified multiple bleedings (p = 0.02, OR 5.59), lesion diameter (> 20 mm, p = 0.007, OR 5.43), and patient age (> 50 years, p = 0.019, OR 4.26) as predictors of an unfavorable postoperative functional outcome. Both the LG (area und the curve (AUC) = 0.72, p = 0.01) and the DS (AUC = 0.78, p < 0.01) scores were robust tools to estimate patient outcome. Subgroup analyses confirmed this observation for both grading systems (LG: p = 0.005, odds ratio (OR) 6; DS: p = 0.026, OR 4.5), but the combined use of the two scales enhanced the test performance significantly (p = 0.001, OR 22.5). Moreover, 74 patients were eligible to assess possible psychosocial impairments after surgery. HRQOL was impaired after surgery for BSCM compared to that in a healthy population. This impairment was substantial in patients with an unfavorable functional outcome (mRS > 2) but was also present in those with a favorable outcome (mRS ≤ 2) in selected domains. Psychological impairment was negligible in patients with a favorable outcome and grave in those with an unfavorable outcome. LISAT-9 results revealed that brainstem and cranial nerve symptoms reduce satisfaction mainly in self-care abilities for both unfavorable and favorable outcome patients. Among the brainstem and cranial nerve symptoms, balance impairment showed the most significant impact on HRQOL. Absolute outcome endpoints were superior to relative outcome endpoints in reflecting impairment in HRQOL after surgery. Currently available classification systems are appropriate tools to estimate the neurological outcome after BSCM surgery. Future studies are needed to design an advanced scoring system, incorporating items from the LG and the DS score systems. Moreover, we report outcomes after BSCM surgery in high detail, emphasizing the specific impact of cranial nerve and brainstem symptoms on HRQOL. When reporting BSCM surgery outcome, absolute out- come endpoints should be applied.

Die operative Versorgung von PatientInnen mit kavernösen Malformationen des Hirnstammes brainstem cavernous malformation (BSCM) ist Gegenstand intensiver Diskussion. Zur Stellung der Operationsindikation können verschiedene Klassifikationen zur Hand genommen werden, die das postoperative Outcome der PatientInnen vorhersagen und somit solche identifizieren, die von einer operativen Kavernomexstirpation profitieren könnten. Ungeklärt bleibt, wie zuverlässig diese Klassifikationssysteme  arbeiten und inwieweit auch psychosoziale Einschränkungen in die präoperative Entscheidungsfindung integriert werden sollten. In der vorliegenden Studie wurden die verfügbaren Klassifikationen hinsichtlich ihrer Aussagekraft untersucht zunächst In einem ersten Schritt die prognostische Wertigkeit und die Reproduzierbarkeit von zwei  Klassifikationssystemen. Anschließend wurde evaluiert, in-wieweit das postoperative Outcome mit dem Auftreten von psychosozialen Einschränkungen korreliert. Für diese Studie wurde eine Datenbank mit BSCM PatientInnen (⇥ 18 Jahre) herangezogen und durch 3 unabhängige Beobachter klassifiziert, welche zwischen 2003 und 2019 in der Abteilung der Autoren chirurgisch behandelt wurden. Perioperative klinische Aufzeichnungen sowie präoperative Magnetresonanztomographie -Untersuchungen wurden analysiert. Für einen Studieneinschluss wurde ein postoperatives Follow-Up von ⇥ 6 Monaten (prognostische Wertigkeit,
Reproduzierbarkeit) bzw. ⇥ 3 Monaten (psychosoziale Einschränkungen) gefordert. Das funktionelle neurologische Outcome wurde anhand des Modified Rankin Scale (mRS)-Scores bewertet. Für die Bestimmung der psychosozialen Einschränkungen wurde die gesundheitsbezogene Lebensqualität (HRQOL) mit Hilfe des Short Form Health Survey-36 (SF-36) und des 9-item Life Satisfaction Questionnaire (LISAT-9)   herangezogen/psychologische Outcome mit Hilfe der Hospital Anxiety and
Depression Scale (HADS) und der Zeitpunkt der Rückkehr in die frühere Beschäftigung erhoben sowie für eine nähere Einordnung der SF-36- und HADS-Werte ein Vergleich zur Normalbevölkerung gezogen.
Ingsgesamt wurden 67 PatientInnen in die Analyse eingeschlossen. Mehrfachblutungen, Kavernomdurchmesser und Patientenalter (>50 Jahre) wurden als Prädiktoren für ein ungünstiges postoperatives  Funktionsergebnis beobachtet. Eine kombinierte Verwendung der beiden Klassifikationssysteme erhöhte die Aussagekraft deutlich. Für die Erfassung von psychosozialen Einschränkungen wurden 74 PatientInnen in die Analyse eingeschlossen. Die HRQOL war nach einer BSCM-Operation beeinträchtigt. Diese  Beeinträchtigung war erheblich bei PatientInnen mit einem ungünstigen funktionellen Ergebnis (mRS > 2), war aber auch bei denen mit einem günstigen Ergebnis (mRS ≤ 2) in ausgewählten Bereichen vorhanden. Vor allem Hirnstamm- und Hirnnervensymptome wie Gleichgewichtsstörungen reduzieren die Zufriedenheit bei PatientInnen. Unsere Analyse zeigt, dass die derzeit verfügbaren Klassifizierungssysteme geeigneteInstrumente sind, um das neurologische Ergebnis nach einer BSCM-Operation abzuschätzen, hierfür sollte eine Klassifizierung der BSCM Patienten präoperativ anhand verfügbarer Klassifikationssysteme erfolgen, absolute Endpunkte verwendet und psychosoziale Aspekte berücksichtigt werden .
Mit unseren Studienergebnissen hoffen wir, einen sinnvollen Beitrag zur
Therapiestratifizierung von BSCM-PatientInnen zu leisten.

Cite

Citation style:
Could not load citation form.

Rights

Use and reproduction:
This work may be used under a
CC BY 4.0 LogoCreative Commons Attribution 4.0 License (CC BY 4.0)
.